Characterization of hereditary transthyretin cardiac amyloidosis in Spain
Rev Esp Cardiol (Engl Ed). 2022 Jun;75(6):488-495.
doi: 10.1016/j.rec.2021.07.020.
Epub 2021 Oct 26.
[Article in
English,
Spanish]
Authors
Jorge Álvarez Rubio
1
, Ana José Manovel Sánchez
2
, José González-Costello
3
, Pablo García-Pavía
4
, Javier Limeres Freire
5
, José Manuel García-Pinilla
6
, Esther Zorio Grima
7
, Ana García-Álvarez
8
, María Valverde Gómez
9
, M Ángeles Espinosa Castro
10
, Gonzalo Barge-Caballero
11
, Juan Ramón Gimeno Blanes
12
, María Teresa Bosch Rovira
13
, Luis Miguel Rincón Díaz
14
, Miguel Ángel Aibar Arregui
15
, María Gallego-Delgado
16
, Juan Jiménez-Jáimez
17
, Marina Martínez Moreno
18
, Mayte Basurte
19
, Xabier Arana Achaga
20
, Idaira Famara Hernández Baldomero
21
, Tomás Ripoll-Vera
22
; AC-TTRv-Spain Investigator Group
Affiliations
- 1 Unidad de Cardiopatías Familiares y Unidad Multidisciplinar de Amiloidosis TTR, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Son Llàtzer, Instituto de Investigación Sanitaria Illes Balears (IdISBa), Palma de Mallorca, Balearic Islands, Spain.
- 2 Servicio de Cardiología, Hospital Juan Ramón Jiménez, Huelva, Spain.
- 3 Unidad Multidisciplinar de Amiloidosis Familiar, Servicio de Cardiología, Hospital Universitari de Bellvitge, IDIBELL, L'Hospitalet de Llobregat, Barcelona, Spain.
- 4 Unidad de Insuficiencia Cardiaca y Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Puerta de Hierro, Majadahonda, Madrid, Spain; Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Departamento de Medicina, Universidad Francisco de Vitoria (UFV), Pozuelo de Alarcón, Madrid, Spain.
- 5 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitari Vall d'Hebron, Vall d'Hebron Institut de Recerca (VHIR), Barcelona, Spain; Departament de Medicina, Universitat Autònoma de Barcelona, Barcelona, Spain.
- 6 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Unidad de Insuficiencia Cardiaca y Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Virgen de la Victoria, IBIMA, Málaga, Spain.
- 7 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario y Politécnico La Fe de Valencia, Instituto de Investigación Sanitaria La Fe de Valencia, Valencia, Spain.
- 8 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Servicio de Cardiología, Hospital Clínic-IDIBAPS, Barcelona, Spain.
- 9 Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid, Spain; Laboratorio de Genética, Health in Code, A Coruña, Spain.
- 10 Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Gregorio Marañón, Madrid, Spain.
- 11 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Unidad de Insuficiencia Cardiaca, Servicio de Cardiología, Complexo Hospitalario Universitario de A Coruña, Instituto de Investigación Biomédica de A Coruña, A Coruña, Spain.
- 12 Centro de Investigación Biomédica en Red de Enfermedades Cardiovasculares (CIBERCV), Spain; Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Clínico Universitario Virgen de la Arrixaca, El Palmar, Murcia, Spain.
- 13 Servicio de Medicina Interna, Hospital Universitario Son Espases, Palma de Mallorca, Balearic Islands, Spain.
- 14 Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Ramón y Cajal, Madrid, Spain.
- 15 Servicio de Medicina Interna, Hospital Clínico Universitario de Zaragoza, Instituto de Investigación Sanitaria de Aragón (IIS-A), Zaragoza, Spain.
- 16 Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Instituto de Investigación Biomédica de Salamanca (IBSAL), Complejo Asistencial Universitario de Salamanca, Gerencia Regional de Salud de Castilla y León (SACYL), Salamanca, Spain.
- 17 Unidad de Cardiopatías Familiares, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Virgen de las Nieves, Granada, Spain.
- 18 Servicio de Cardiología, Hospital General Universitario de Elche, Elche, Alicante, Spain.
- 19 Servicio de Cardiología, Complejo Universitario de Navarra, Navarra, Pamplona, Spain.
- 20 Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Donostia, Donostia, Guipúzcoa, Spain.
- 21 Unidad de Insuficiencia Cardiaca, Servicio de Cardiología, Complejo Hospitalario Universitario de Canarias, San Cristóbal de La Laguna, Santa Cruz de Tenerife, Spain.
- 22 Unidad de Cardiopatías Familiares y Unidad Multidisciplinar de Amiloidosis TTR, Servicio de Cardiología, Hospital Universitario Son Llàtzer, Instituto de Investigación Sanitaria Illes Balears (IdISBa), Palma de Mallorca, Balearic Islands, Spain; Centro de Investigación Biomédica en Red Fisiopatología de la Obesidad y Nutrición (CIBEROBN), Spain. Electronic address: [email protected].
Abstract
Introduction and objectives:
Hereditary transthyretin amyloidosis (hATTR) is a disease caused by mutations in the transthyretin gene that frequently shows cardiac involvement due to amyloid deposition in the myocardium. Our objective was to identify cardiac involvement in a Spanish cohort.
Methods:
Retrospective multicenter study of patients diagnosed with hATTR with cardiac involvement from Spanish centers. We collected demographic, clinical, and genetic data.
Results:
A total of 181 patients from 26 centers were included (65.2% men, with a median age at diagnosis of 62 years). The most frequent mutations were Val50Met (67.7%) and Val142Ile (12.4%). The main reason for consultation was extracardiac symptoms (69%), mainly neurological. The mean N-terminal pro-B-type natriuretic peptide level was 2145±3586 pg/mL. The most characteristic electrocardiogram findings were a pseudoinfarct pattern (25.9%) and atrioventricular block (25.3%). Mean ventricular thickness was 15.4±4.1mm. Longitudinal strain was reduced in basal segments by 29.4%. Late diffuse subendocardial enhancement was observed in 58.8%. Perugini grade 2 or 3 uptake was observed in 75% of scintigraphy scans. During follow-up, 24.9% of the patients were admitted for heart failure, 34.3% required a pacemaker, and 31.6% required a liver transplant. One third (32.5%) died during follow-up, mainly due to heart failure (28.8%). The presence of non-Val50Met mutations was associated with a worse prognosis.
Conclusions:
HATTR cardiac amyloidosis in Spain shows heterogeneous genetic and clinical involvement. The prognosis is poor, mainly due to cardiac complications. Consequently early diagnosis and treatment are vital.
Keywords:
Amiloidosis cardiaca; Amiloidosis por transtirretina; Cardiac amyloidosis; Prognosis; Pronóstico; Transthyretin; Transthyretin amyloidosis; Transtirretina; Tratamiento; Treatment.
Copyright © 2021 Sociedad Española de Cardiología. Published by Elsevier España, S.L.U. All rights reserved.
MeSH terms
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Amyloid Neuropathies, Familial* / diagnosis
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Amyloid Neuropathies, Familial* / epidemiology
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Amyloid Neuropathies, Familial* / genetics
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Cardiomyopathies* / diagnosis
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Cardiomyopathies* / epidemiology
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Cardiomyopathies* / genetics
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Female
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Heart Failure* / complications
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Humans
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Male
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Middle Aged
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Prealbumin / genetics
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Spain / epidemiology
Supplementary concepts
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Amyloidosis, Hereditary, Transthyretin-Related