Solitary peutz-jeghers type hamartoma in a Nigerian: A case report of a rare finding and review of literature

Ann Afr Med. 2021 Oct-Dec;20(4):307-309. doi: 10.4103/aam.aam_37_20.

Abstract

Background: We report a case of solitary Peutz-Jeghers (P-J) type hamartomatous polyp in the sigmoid colon of an asymptomatic Nigerian without other diagnostic criteria for full-blown P-J syndrome.

Case report: During colonoscopy for a 58-year-old man, a solitary, pedunculated polyp was seen in the sigmoid colon. Histopathological examination of the endoscopically resected mass revealed the classical features of P-J type hamartoma. A search for lentigines on the skin or mucous buccal membranes was negative. There is no family history of such findings.

Conclusion: The case here presented is truly rare as a review of the scientific literature appears, to the best of our knowledge, not to contain such a unique presentation from our locality nor indeed from among Black Africans. We conducted a review of the literature and wished to highlight the evolving concept that solitary P-J polyps be considered a distinct disease entity when it appears in the absence of other features of the syndrome complex.

RésuméContexte: Nous rapportons un cas de polype hamartomateux solitaire de type Peutz – Jeghers (P J) dans le côlon sigmoïde d'un Nigérian asymptomatique sans autres critères diagnostiques du syndrome P J complet. Rapport de cas: Au cours de la coloscopie d'un homme de 58 ans, un polype solitaire pédonculé a été observé dans le côlon sigmoïde. L'examen histopathologique de la masse réséquée par voie endoscopique a révélé les caractéristiques classiques de l'hamartome de type PJ. Une recherche de lentigines sur la peau ou les muqueuses buccales a été négative. Il n'y a pas d'antécédents familiaux de telles découvertes. Conclusion: Le cas présenté ici est vraiment rare car une revue de la littérature scientifique semble, à notre connaissance, ne pas contenir une présentation aussi unique de notre localité ni même des Noirs africains. Nous avons effectué une revue de la littérature et avons souhaité mettre en évidence le concept évolutif selon lequel les polypes P J solitaires doivent être considérés comme une entité pathologique distincte lorsqu'ils apparaissent en l'absence d'autres caractéristiques du complexe du syndrome. Mots clés: Coloscopie, pigmentation mucocutanée, Nigéria, syndrome de Peutz – Jeghers, hamartome de Peutz – Jeghers solitaire.

Keywords: Colonoscopy; Nigeria; Peutz–Jeghers syndrome; mucocutaneous pigmentation; solitary Peutz–Jeghers hamartoma.

Publication types

  • Case Reports
  • Review

MeSH terms

  • Colon, Sigmoid / diagnostic imaging*
  • Colonoscopy
  • Hamartoma / pathology*
  • Humans
  • Male
  • Middle Aged
  • Nigeria
  • Peutz-Jeghers Syndrome / diagnostic imaging*