A 19-year-old patient after previous wedge resection of the right upper pulmonary lobe a year ago urgently admitted with recurrent right-sided spontaneous pneumothorax. According to standard management of spontaneous pneumothorax, we performed diagnostic thoracoscopy and drainage of the right pleural cavity with regular X-ray examinations. However, these measures were ineffective. The patient was scheduled for surgery, and we intraoperatively observed an unusual cause of pneumothorax. Thus, we present spontaneous pneumothorax following right upper lobe pulmonary sequestration. The uniqueness of this case is associated with unusual manifestation and non-standard localization of rare lesion. A few cases of pneumothorax in similar patients are described in the world literature. The key limiting factor in diagnosis of such defects (identification of aberrant vessel supplying abnormal lung parenchyma) is the lack of routine CT angiography in patients diagnosed with pneumothorax. That is why CT changes were interpreted as postoperative ones, and the true cause was established only during redo surgery. A thorough inspection of the pleural cavity and alertness regarding unusual appearance of the right upper pulmonary lobe made it possible to suggest a non-standard diagnosis, avoid complications (bleeding from afferent vessel) and perform adequate lung resection.
Пациент 19 лет, перенесший за 1 год до этого атипичную резекцию верхней доли правого легкого, в экстренном порядке поступил в специализированное торакальное отделение с рецидивирующим спонтанным пневмотораксом. В соответствии со стандартами оказания помощи при спонтанном пневмотораксе пациенту были выполнены диагностическая торакоскопия и дренирование правой плевральной полости, регулярные рентгеноскопические исследования. В связи с неэффективностью дренирования пациенту было проведено противорецидивное хирургическое вмешательство, в ходе которого выявлена необычная причина пневмоторакса. Мы представляем клинический случай спонтанного пневмоторакса крайне редкой этиологии — на фоне секвестрации верхней доли правого легкого. Уникальность данного наблюдения связана как с необычной манифестацией, так и с нестандартной локализацией процесса. В мировой литературе описаны единичные случаи пневмоторакса у пациентов с этим заболеванием. Ключевым лимитирующим фактором в диагностике подобных пороков, а именно выявление аберрантного сосуда из большого круга кровообращения, питающего аномальный участок паренхимы, является отсутствие рутинного выполнения компьютерной томографии с внутривенным контрастированием у пациентов с диагнозом «пневмоторакс». Именно поэтому изменения на компьютерной томографии трактовались как послеоперационные, а истинная причина была установлена лишь в процессе повторного оперативного вмешательства. Тщательная ревизия плевральной полости и настороженность в связи с необычным внешним видом верхней доли правого легкого позволили интраоперационно предположить нестандартный диагноз, избежать такого осложнения, как кровотечение из питающего артериального сосуда, выполнить адекватную резекцию легочной паренхимы с удалением в полном объеме патологически сформированных тканей.
Keywords: lung sequestration; pneumothorax.